Tuberculose (TB) miliar após o uso de adalimumabe na doença de Crohn (DC): um relato de caso / Miliar tuberculosis after the use of adalimumab in the Crohn's disease: a case report

O adalimumabe é uma imunoglobulina monoclonal humana que bloqueia os efeitos do TNF alfa, mostrando-se efetivo nas doenças inflamatórias intestinais. É relatado um caso de tuberculose (TB) miliar secundária ao uso de adalimumabe. Paciente feminina, 39 anos, com diagnóstico de Doença de Crohn (DC), prova tuberculínica (PPD) prévio não reator e radiografia de tórax prévia sem particularidades estava em uso contínuo de mesalazina, azatioprina e adalimumabe quando apresentou quadro de febre diária e noturna por 15 dias, associada à sudorese e anorexia. Foi internada para investigação, onde se observou nos exames laboratoriais PCR > 90 e VHS de 60mm. Na tomografia computadorizada (TC) de tórax identificou-se pneumopatia bilateral com aspecto de distribuição miliar e linfonodomegalia mediastinal sugerindo processo infeccioso por TB. A pesquisa de BAAR no escarro (três amostras) foi negativa. O diagnóstico final foi de TB miliar. O tratamento instituído foi com rifampicina, isoniazida, pirazinamida e etambutol. A paciente apresentou boa evolução, recebendo alta hospitalar após sete dias de internação. Necessitou de pausa temporária do uso da azatioprina e do adalimumabe, permanecendo apenas com mesalazina para o tratamento de manutenção da DC e retomou a aplicação de adalimumabe dois meses após o início do tratamento. A exclusão da TB pulmonar latente é obrigatória antes do uso de bloqueadores do TNF-α. No presente relato, a paciente apresentava PPD não reator e uma radiografia de tórax prévia sem particularidades, no entanto apresentou a complicação pulmonar oportunista.

Adalimumab, a human monoclonal immunoglobulin that blocks the effects of tumor necrosis factor alpha (TNF-α), is commonly used for treatment of inflammatory bowel diseases. Here, we report a case of miliary tuberculosis (TB), secondary to the use of adalimumab. A 39 year-old female, undergoing treatment for Crohn's disease (CD) with a drug cocktail comprising mesalazine, azathioprine and adalimumab, exhibited fever for 15 consecutive days accompanied by excessive sweating and anorexia. Prior to initiating treatment for CD, the patient's tuberculin skin test (PPD) was negative and chest x-rays were normal. Upon admission to the hospital for febrile symptoms, blood tests showed C-reactive protein levels >90 and erythrocyte sedimentation rate of 60mm. A CT scan revealed bilateral pneumopathy with miliary dissemination and mediastinal lymphadenopathy, all suggestive of active TB infection. The patient was treated with an antibiotic cocktail consisting of rifampicin, isoniazid, pyrazinamide and ethambutol. During treatment with anitbiotics, mesalazine only was prescribed for managing CD symptoms. The TB infection responded well to the antibiotic cocktail and the patient was discharged after seven days of hospitalization. Adalimumab therapy was re-instated two months after initiation of antibiotic treatment. Although latent TB had been excluded before beginning treatment with TNF-α blockers, this case illustrates that physicians should consider the possibility of opportunistic TB infection when administering immunosuppressive drugs.

Complexo de Carney esporádico com tumor testicular e mixoma atrial: relato de caso / Sporadic Carney complex with testicular tumor and atrial myxoma: case report

O complexo de Carney é uma rara forma de neoplasia endócrina múltipla familial autossômica dominante. Está associado à alteração de pigmentação cutânea e mucosa, doença nodular adrenal pigmentosa primária, mixomas cardíacos e cutâneos, adenomas hipofisários funcionantes, neoplasia testicular, adenoma ou carcinoma de tireoide, além de cistos ovarianos. Aproximadamente 70% dos indivíduos diagnosticados com complexo de Carney têm pais afetados, e 30% apresentam forma esporádica. O objetivo deste estudo foi relatar um caso de complexo de Carney esporádico por mixoma cardíaco e tumor testicular. Ressalta-se a importância do caso por sua raridade e sua forma curiosa de apresentação. Homem, 33 anos, manifestou dois quadros de acidentes vasculares cerebrais em 4 meses. Na investigação apresentou pressão arterial elevada com sopro sistólico discreto e fraqueza muscular (força grau 4 em membro superior direito e grau 3 em membro inferior direito). História mórbida de tumor testicular de células de Sertoli há 7 anos com orquiectomia bilateral. História familiar sem particularidades. Na investigação, evidenciaram-se sobrecarga atrial esquerda ao eletrocardiograma e massa tumoral pedunculada compatível com mixoma atrial esquerdo ao ecocardiograma transesofágico. Foi configurada síndrome de Carney pela presença de dois critérios maiores, e o paciente foi submetido à atriotomia esquerda, com ressecção da massa tumoral e confirmação anatomopatológica. A curiosa apresentação do caso recorda que, diante de um caso de acidente vascular cerebral em paciente jovem, a suspeita clínica seja direcionada a causas mais raras. O complexo de Carney esporádico é raro, dificultando ainda mais a elucidação.

Carney complex is a rare form of autosomal dominant multiple endocrine neoplasia familial. Changing skin pigmentation and mucos, primary pigmented nodular adrenal disease, cardiac and cutaneous myxomas, functioning pituitary adenomas, testicular cancer, thyroid adenoma or carcinoma is associated, and ovarian cysts. Approximately 70% of individuals diagnosed with Carney complex have affected parents and 30% have sporadically. The aim of this study was to report a case of sporadic Carney complex due to cardiac myxoma and testicular tumor. We emphasized the importance of the case for its rarity and curious form of presentation. Man, 33, showed two episodes of strokes in 4 months. In research presented high blood pressure with mild systolic murmur and muscle weakness (grade 4 strengthin the right arm and grade 3 in the right lower limb). Morbid history of testicular Sertoli cell tumor 7 years ago with bilateral orchiectomy. No special family history. On investigation, left atrial enlargement and was evident on the electrocardiogram, and transesophageal echocardiogram revealed the presence of pedunculated tumor mass setting a left atrial myxoma. Carney's syndrome was characterized by the existence of two major criteria and patient underwent left atriotomy with resection of the tumor mass and anatomic-pathologic confirmation. The curious case presentation reminded us that before a case of stroke in a young patient should direct the clinical suspicion for rarer causes. The Carney complex sporadic is rare, yet difficult to elucidate.